Niña que se presentó con hematohidrosis facial en comparación con casos publicados

Niña que se presentó con hematohidrosis facial en comparación con casos publicados

DOI: 10.1155 / 2016/5095781

Ali Jafar

2.79

University College London

Ali Ahmad

6.84

Hospital Mubarak Al-Kabeer

Abstract

La hematohidrosis es una afección rara en la que un individuo suda sangre de la piel intacta y sin fisuras. La etiología de la hematohidrosis no está clara, aunque existen varias teorías para explicar dicho fenómeno. Sin embargo, el consenso general en la literatura relaciona el hallazgo con vasos capilares dérmicos que se rompen bajo un estrés emocional o físico extremo que exuda sangre a través de la piel. En este caso divulgamos un caso de una niña de 12 años que presentó una hemorragia inusual e indolora en la cara, los ojos y el conducto lagrimal. La condición se investigó intensamente durante el ingreso hospitalario por una causa, y no se especificó ninguna causa real. La gestión generalmente involucraba cuidado de apoyo y consejo médico.

Figuras

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Disponible en: Ali Jafar, 01 de abril de 2016

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Reporte de un caso

Niña que se presentó con hematohidrosis facial. Comparado con casos publicados

Ali Jafar1 y Ali Ahmad2

1Department of Surgical & Interventional Sciences, Division of Surgical and Interventional Sciences, Royal Free Hospital, University College London (UCL), London NW32QG, UK

2Department of Internal Medicine, Mubarak Al-Kabeer Hospital, Jabriya, Kuwait

La correspondencia debe dirigirse a Ali Ahmad; aahmad@tcd.ie

Recibido el 23 de diciembre de 2015; Revisado el 11 de febrero de 2016; Aceptado el 21 de febrero de 2016

Editor académico: Jacek Cezary Szepietowski

Copyright © 2016 A. Jafar y A. Ahmad. Este es un artículo de acceso abierto distribuido bajo Creative Commons Attribution

Licencia, que permite el uso irrestricto, la distribución y la reproducción en cualquier medio, siempre que el trabajo original esté debidamente citado.

La hematohidrosis es una afección rara en la que un individuo suda sangre de la piel intacta y sin fisuras. La etiología de la hematohidrosis no está clara, aunque existen varias teorías para explicar dicho fenómeno. Sin embargo, el consenso general en la literatura relaciona el hallazgo con vasos capilares dérmicos que se rompen bajo un estrés emocional o físico extremo que exuda sangre a través de la piel. En este caso divulgamos un caso de una niña de 12 años que presentó una hemorragia inusual e indolora en la cara, los ojos y el conducto lagrimal. La condición se investigó intensamente durante el ingreso hospitalario por una causa, y no se especificó ninguna causa real. La gestión generalmente involucraba cuidado de apoyo y consejo médico.

1. Presentación del caso

Una niña de 12 años ingresó en el hospital como un caso de hemorragia inusual e indolora del lado izquierdo de la cara (Figura 1), ojo izquierdo y conducto lagrimal de dos semanas de duración. Se describió que el sangrado era espontáneo, impredecible e intermitente, sin patrones específicos, y se detuvo espontáneamente. No hubo asociación con el estado de ánimo, la actividad o el sueño. La hemorragia se produjo principalmente alrededor de las regiones orbitales, los conductos lagrimales y la cara, con la piel intacta, sin sangre ni enrojecimiento ni alteraciones visuales de los ojos, a excepción de la leve sensibilidad perorbital. Varios episodios de sangrado ocurrieron antes del ingreso, y al ingreso se produjeron dos episodios mientras el médico observó. Cada episodio comenzó como gotas confluyentes de lágrima de secreción acuosa suave sobre el lado izquierdo de la cara y gotas en forma de raya desde la esquina del ojo donde los conductos lagrimales están situados ya lo largo de las mejillas. Esto fue seguido por una secreción de color rojo brillante, con una duración de 10-20 minutos, y el paciente no mostró ningún signo de angustia, y se sentó cómodamente en la cama durante los episodios. La paciente describe sangrados ocasionales de las encías al cepillarse los dientes, aunque negó hematuria, sangre en las heces o ropa o ropa interior manchada de sangre, y no hubo evidencia de petequias, hematomas o equimosis. Durante esta admisión, la paciente tuvo un episodio de epistaxis, que fue tratado con cauterio. Sin embargo, previamente, la paciente había presentado dos veces en junio de 2015 con dos episodios de epistaxis y en ambas ocasiones fue tratada con cauterio.

La tomografía computarizada se realizó en la paciente para evaluar cualquier enfermedad sinusal y mostró un engrosamiento de la mucosa en senos maxilares bilaterales y obstrucción del orificio sinusal compatible con sinusitis crónica. Además, la tomografía computarizada mostró una desviación nasalseptal ósea en la otra.

El ingreso previo fue en 2013 (hace 2 años) por repetidos ataques débiles, palpitaciones y anemia leve, con hallazgos ECG normales.

En la revisión del sistema, el paciente niega fiebre, nariz con picazón líquida, secreción nasal, ojo rojo o doloroso, dificultad para respirar, tos, dolor en el pecho, palpitaciones, erupción cutánea, dolor en las articulaciones, úlceras bucales, PR/orina sangrante, menorragia, dolor abdominal o cambio en hábitos intestinales, anorexia/pérdida de peso reciente, pérdida o debilidad sensorial y bultos o linfadenopatía. Su examen físico no fue notable, excepto por la desviación del tabique nasal derecho, adenoides agrandadas, hipertrofia bilateral cornetes inferiores y leve sensibilidad periorbitaria. El hemograma completo (CBC), la prueba de función renal (RFT), la prueba de función hepática (LFT) y el perfil de coagulación fueron todos normales.

La secreción en la esquina del ojo se recogió durante un episodio de sangrado y se realizó un examen de sangre en la muestra. Los resultados mostraron una gran cantidad de glóbulos rojos y no células anormales.

Hematología, dermatología, oftalmología, otorrinolaringología e inmunología fueron consultados para evaluar al paciente y la causa del sangrado. Todas las consultas arrojadas no son concluyentes de ninguna fuente identificable o causa de sangrado.

El único hallazgo importante en el historial médico pasado incluyó la menarca a la edad de 10 años que fue regular durante cuatro meses, luego se detuvo espontáneamente durante aproximadamente dos años y regresó espontáneamente por causa desconocida, sin atención médica. Sin embargo, las últimas menstruaciones fueron regulares y de flujo normal, sin coágulos ni dismenorrea.

La paciente no toma ningún medicamento ni toma medicamentos de venta libre. Sin embargo, la paciente describe alergia a huevos o productos que contienen huevos y azúcar dulce, donde aparece una erupción en la línea de los filetes en los brazos.

No hay antecedentes familiares de tales eventos de sangrado espontáneo entre parientes cercanos.

3Figura 1: Hematohidrosis unilateral del lado facial izquierdo observada en dos ocasiones diferentes.

2. Discusión

La hematohidrosis es una rara entidad clínica que se manifiesta como episodios autolimitantes de una descarga espontánea de secreción sanguinolenta a través de orificios intactos de la piel o glándulas sudoríparas, con una causa desconocida[1]. Se han propuesto algunas teorías, que incluyen aumento de la presión vascular que conduce al paso de células sanguíneas a través de los conductos de las glándulas sudoríparas, vasculitis de los vasos dérmicos y activación simpática exacerbada que conduce a la constricción del vaso periglandular y posterior expansión, permitiendo el paso del contenido de sangre a conductos[2].

Pocas teorías se han propuesto con respecto a la etiopatogenia de la hematohidrosis[3]. Una de esas teorías describe que hay múltiples vasos sanguíneos alrededor de las glándulas sudoríparas dispuestos en forma de red. Se cree que bajo la presión de un gran estrés los vasos se contraen. Posteriormente a medida que pasa la ansiedad, los vasos sanguíneos se dilatan hasta el punto de ruptura. La sangre en este punto va a las glándulas sudoríparas, que empujan la sangre a la superficie, y se manifiesta como gotas de sangre mezcladas con sudor[4].

La hematohidrosis es una afección en la cual los capilares de los vasos sanguíneos que alimentan a las glándulas sudoríparas se rompen, lo que provoca que rezuma sangre, y ocurre en condiciones de estrés físico o emocional extremo. Se han informado varios factores causales y asociados, tales como menstruación vicaria, esfuerzo excesivo, púrpura psicógena y causas desconocidas[5].

La ansiedad mental severa activa el sistema nervioso simpático para invocar la reacción de estrés o lucha a tal punto que causa una hemorragia de los vasos que irrigan las glándulas sudoríparas en los conductos de las glándulas sudoríparas[6],[7].

Se realizó una búsqueda bibliográfica para comparar nuestro caso de hematohidrosis con otros casos publicados que se relacionaron estrechamente (Tabla 1). La mayoría de los casos de hematohidrosis tenían episodios espontáneos de hemorragia, desde diversas ubicaciones del cuerpo, pero principalmente se concentraban en las regiones faciales (por ejemplo, oreja, nariz y ojos); no se pudo identificar una etiología aparente, aunque algunos fueron inducidos por el estrés, no se consideró apropiada una terapia específica, y la resolución de los síntomas se produjo espontáneamente. Otros estudios deben buscar la etiología y los factores de riesgo de dicha afección para abordar correctamente el tratamiento clínico.

image3. Conclusión

La hematohidrosis es una afección en la cual los vasos sanguíneos capilares alimentan la ruptura de las glándulas sudoríparas, lo que provoca que rezuma sangre; ocurre bajo condiciones de estrés físico o emocional extremo. El tratamiento de la hematohidrosis sigue siendo un desafío. Se han descrito varias opciones, como la vitamina C, los fármacos hemostáticos, los ansiolíticos o los antidepresivos, pero ninguno ha demostrado su efectividad.

Conflicto de intereses

Los autores declaran que no hay intereses en conflicto con respecto a la publicación de este documento.

Referencias

1 A. C. Da Silva Carvalho, J. Machado-Pinto, G. C. Nogueira, L. M. C. Almeida, and M. B. Nunes, «Hematidrosis: a case report and review of the literature,» International Journal of Dermatology, vol. 47, no. 10, pp. 1058″“1059, 2008.

2 B. K. Praveen and J. Vincent, «Hematidrosis and hemolacria: a case report,» The Indian Journal of Pediatrics, vol. 79, no. 1, pp. 109″“111, 2012.

3 M. Tshifularo, «Blood otorrhea: blood stained sweaty ear discharges: hematohidrosis; four case series (2001″“2013),» The American Journal of Otolaryngology»”Head and Neck Medicine and Surgery, vol. 35, no. 2, pp. 271″“273, 2014.

4 S. Biswas, T. Surana, A. De, and F. Nag, «A curious case of sweating blood,» Indian Journal of Dermatology, vol. 58, no. 6, pp. 478″“480, 2013.

5 M. Deshpande, V. Indla, V. Kumar, and I. R. Reddy, «Child who presented with hematohidrosis (sweating blood) with oppositional defiant disorder,» Indian Journal of Psychiatry, vol. 56, no. 3, pp. 289″“291, 2014.

Child Who Presented with Facial Hematohidrosis Compared with Published Cases (PDF Download Available). Available from:

https://www.researchgate.net/publication/298331791_Child_Who_Presented_with_Facial_Hematohidrosis_Compared_with_Published_Cases


[1] R. Patel and S. Mahajan, «Hematohidrosis: a rare clinical entity,» Indian Dermatology Online Journal, vol. 1, no. 1, pp. 30″“32, 2010.

[2] J. Manonukul, W. Wisuthsarewong, R. Chantorn, A. Vongirad, and P. Omeapinyan, «Hematidrosis: a pathologic process or stigmata. A case report with comprehensive histopathologic and immunoperoxidase studies,» The American Journal of Dermatopathology, vol. 30, no. 2, pp. 135″“139, 2008.

[3] M. Uber, R. Robl, K. T. Abagge et al., «Hematohidrosis: insights in the pathophysiology,» International Journal of Dermatology, vol. 54, no. 12, pp. e542″“e543, 2015.

[4] M. Uber, R. Robl, K. T. Abagge et al., «Hematohidrosis: insights in the pathophysiology,» International Journal of Dermatology, vol. 54, no. 12, pp. e542″“e543, 2015.

[5] P. V. Bhagwat, R. S. Tophakhane, R. M. Rathod, B. M. Shashikumar, and V. Naidu, «Hematohidrosis,» Indian Journal of Dermatology, Venereology and Leprology, vol. 75, no. 3, pp. 317″“318, 2009.

[6] J. Manonukul, W. Wisuthsarewong, R. Chantorn, A. Vongirad, and P. Omeapinyan, «Hematidrosis: a pathologic process or stigmata. A case report with comprehensive histopathologic and immunoperoxidase studies,» The American Journal of Dermatopathology, vol. 30, no. 2, pp. 135″“139, 2008.

[7] P. V. Bhagwat, R. S. Tophakhane, R. M. Rathod, B. M. Shashikumar, and V. Naidu, «Hematohidrosis,» Indian Journal of Dermatology, Venereology and Leprology, vol. 75, no. 3, pp. 317″“318, 2009.

Hematohidrosis: una entidad clínica rara

Hematohidrosis: una entidad clínica rara

imageAutores: Raksha M. Patel, Stuti Mahajan

Fecha de publicación (Impreso): Jul-Dic 2010

Publication date ( Print ): Jul-Dec 2010

Journal: Indian Dermatology Online Journal

Publisher: Medknow Publications & Media Pvt Ltd

PMC ID: 3481423

DOI: 10.4103/2229-5178.73256

Keywords: Hematohidrosis, blood, sweat

Abstract

La hematohidrosis es una rara condición clínica de la sangre sudada. Un niño de 13 años de edad fue presentado al departamento de dermatología con antecedentes de hemorragia espontánea de la piel desde enero de 2007. Durante el examen, desapareció tan pronto como se secó, sin dejar rastros de trauma y reapareciendo en pocos segundos. . Esto confirma que estaba sudando sangre y no sangrando. El tiempo de sangrado, el tiempo de coagulación y el tiempo de protrombina fueron normales. El paciente fue diagnosticado con hematohidrosis clínicamente por exclusión, confirmado por la prueba de bencidina, examen bioquímico y microscópico de líquido. Actualmente, no hay tratamiento disponible para esta condición. La etiología es desconocida hasta la fecha. El estrés puede ser un factor precipitante.

https://www.scienceopen.com/document?vid=ae1e45c9-f848-460f-be7d-cb9aab23f7be

Hematohidrosis: un caso raro de una niña que suda sangre

Año: 2017 | Volumen: 18 | Número: 4 | Página: 327-329

Hematohidrosis: un caso raro de una niña que suda sangre

Geeta Kiran Arakkal, Srishilpa Poojari, G Narasimha Rao Netha, B Udaya Kumar

Departamento de DVL, Gandhi Medical College, Hyderabad, Telangana, India

Fecha de Publicación Web 29-Sep-2017

Dirección de correspondencia:

Geeta Kiran Arakkal

H-No: 2, Vayupuri, Sainikpuri, Secunderabad, Telangana – 500 094

India

Fuente de Soporte: Ninguno, Conflicto de Interés: Ninguno

DOI: 10.4103 / 2319-7250.193031

Abstract

La hematohidrosis es una entidad clínica rara que se caracteriza por la excreción de sangre en el sudor. La hematohidrosis se presenta como episodios recurrentes e impredecibles de secreción sanguinolenta espontánea y autolimitada de la piel intacta. El diagnóstico de hematohidrosis se confirma al analizar las secreciones para detectar la presencia de componentes sanguíneos. Es una condición extremadamente rara, con muy pocos informes de casos en la literatura. Aquí, describimos un caso de hematohidrosis en una niña de 11 años con dolor y sensibilidad que respondió al propranolol.

Palabras clave: Hematohidrosis, propranolol, ternura

Cómo citar este artículo:

Arakkal GK, Poojari S, Netha G N, Kumar B U. Hematohidrosis: A rare case of a female child who sweat blood. Indian J Paediatr Dermatol 2017;18:327-9

Cómo citar esta URL:

Arakkal GK, Poojari S, Netha G N, Kumar B U. Hematohidrosis: A rare case of a female child who sweat blood. Indian J Paediatr Dermatol [serial online] 2017 [cited 2017 Oct 29];18:327-9. Available from: http://www.ijpd.in/text.asp?2017/18/4/327/193031

Introducción

Hematohidrosis es el nombre dado al fenómeno clínico en el que un individuo suda sangre[1]. Es una rara condición de excretar sangre en el sudor y se atribuye a diversos factores etiológicos, como el componente de trastornos sistémicos, la menstruación indirecta, el esfuerzo excesivo y las causas psicógenas e idiopáticas[2]. El término «hematofolliculohidrosis» se propuso porque la sangre aparecía junto con el líquido similar al sudor y se exudaba a través de los canales foliculares[3].

Reporte de un caso

Una niña de 11 años de edad se presentó ante el Departamento de DVL, Hospital Gandhi, con un historial de hemorragia episódica de la piel intacta sobre el lado izquierdo de la cara, especialmente la mejilla izquierda y el área de la sien durante 5 meses. La hemorragia se produjo en episodios, con mayor frecuencia en la mañana después de despertarse y después de un esfuerzo físico extremo, como jugar. Cada episodio va precedido de un aura de dolor y sensación de hormigueo en el lado izquierdo de la cara, seguido de sangrado que dura 2-3 minutos y cesa espontáneamente, pero el dolor punzante en el lado izquierdo de la cara persiste durante algunas horas. El paciente no brinda un historial de ingestión de anticoagulantes y otras drogas, aplicación tópica de medicamentos o exposición a colorantes. No hay antecedentes de ninguna condición médica crónica o historia similar en la familia. El paciente no ha alcanzado la menarquia.

La niña estaba activa y no se detectó anormalidad en el examen general. A la palpación, la sensibilidad estaba presente en el lado izquierdo de la cara y la sangre no podía extruirse con la presión. El examen sistémico fue normal. Fuimos testigos de un episodio de hemorragia (Figura 1) y (Figura 2) que ocurrió a primera hora de la mañana. En el examen, la secreción era de color rojo brillante, menos viscosa que la sangre. No había signos de lesión y la piel de la cara parecía normal. La secreción se recolectó inmediatamente para su examen y luego se secó después de lo cual no se produjo sangrado.

IndianJPaediatrDermatol_2017_18_4_327_193031_f1Figura 1: Fotografía clínica que muestra hematohidrosis desde la mejilla izquierda

IndianJPaediatrDermatol_2017_18_4_327_193031_f2Figura 2: Fotografía clínica que muestra hematohidrosis de la sien izquierda y la mejilla

El examen microscópico de las secreciones reveló abundantes glóbulos rojos (Figura 3) y (Figura 4). El sangrado se detuvo en pocos minutos y, a partir de entonces, el examen no reveló ninguna brecha en la continuidad de la piel ni otras anormalidades, excepto la sensibilidad sobre el lado izquierdo de la cara. El hemograma, el tiempo de sangrado y coagulación, el tiempo de protrombina, el tiempo de trombina parcial activa, las pruebas de función hepática y renal y la tomografía computarizada de la cabeza fueron normales. La niña fue tratada con 0.5 mg/kg de peso corporal de propranolol (10 mg) durante los últimos 2 meses, sin episodios adicionales de hematohidrosis.

IndianJPaediatrDermatol_2017_18_4_327_193031_f3Figura 3: Fotomicrografía del frotis de las secreciones que muestra numerosos glóbulos rojos (× 10, Leishman)

IndianJPaediatrDermatol_2017_18_4_327_193031_f4Figura 4: Fotomicrografía de frotis de las secreciones que muestra numerosos glóbulos rojos (× 40, Leishman)

Discusión

La hematohidrosis es un trastorno enigmático caracterizado por episodios recurrentes de hemorragia autolimitada de la piel intacta[4]. También se conoce como hematidrosis y hemidrosis. Es un diagnóstico bien reconocido de acuerdo con la Clasificación Internacional de Enfermedades (ICD9-CM 705-89). Es una condición extremadamente rara, en la que los vasos sanguíneos capilares que alimentan a las glándulas sudoríparas se rompen, lo que provoca que rezuman sangre. Puede ocurrir en cualquier parte del cuerpo y en varios puntos simultáneamente y la cantidad de sangrado suele ser pequeña. El sitio más común es la cara con algunos informes de sangrado de los ojos y los oídos que también conducen a lágrimas sanguinolentas y otorrea de sangre. Otros sitios incluyen tronco, extremidades y raramente palmas, plantas y mucosa. No se conoce la etiología exacta, aunque se atribuyen diversos factores, desde trastornos hemorrágicos a causas psicógenas y desconocidas[5]. También se cree que los mecanismos histéricos y los trastornos psicosomáticos inducen el sangrado[6]. El estrés físico o emocional agudo es la causa más común. En nuestro caso, el esfuerzo físico extremo fue un desencadenante de hemorragia.

La etiopatogenia de la hematohidrosis se ha explorado en algunos de los estudios previos sin evidencia concluyente clara. El Dr. Frederick Zugibe ha propuesto que los vasos sanguíneos múltiples presentes en forma de red alrededor de las glándulas sudoríparas se contraigan bajo la presión del estrés y, a medida que pasa la ansiedad, los vasos se dilatan hasta el punto de ruptura y la sangre pasa a las glándulas y se empuja hacia la superficie[7]. La ansiedad severa activa el sistema simpático para invocar la reacción de estrés o lucha a tal punto que causa una hemorragia en los vasos que suministran glándulas sudoríparas a sus conductos[8]. En nuestro caso, el dolor persistente y la sensibilidad durante algunas horas después de cada episodio de sangrado pueden deberse a la vasoconstricción subyacente.

Manonukul y col. han propuesto que puede haber algunos defectos dérmicos que se comunican con los espacios vasculares dérmicos y eventualmente se dilatan cuando entra sangre y luego exudan esta sangre a través de canales foliculares para colapsar sin dejar cicatriz alguna. Este fenómeno actúa como un globo, depilatorio y menguante, causando episodios de hemorragia intermitentes y autolimitados. La biopsia inmediata poco después de un episodio de sangrado puede revelar los defectos dérmicos como espacios llenos de sangre[9]. Un estudio de Zhang et al.[10], reveló hemorragia intradérmica y capilares obstruidos sin anormalidad en las glándulas sudoríparas, los folículos pilosos y las glándulas sebáceas. Concluyeron que una vasculitis distintiva podría ser la base patológica de la hematohidrosis[11].

El diagnóstico de la hematohidrosis se realiza con la presencia de secreción sanguinolenta sin una causa obvia, a través de la piel intacta, presenciado y confirmado por el profesional de la salud y la presencia de componentes sanguíneos para evaluar la secreción sanguinolenta[12]. Esta condición generalmente es de naturaleza autolimitada con un buen pronóstico[13]. Actualmente, no existe una terapia específica convincente disponible para esta rara afección, aunque hay informes de buena respuesta a diversos fármacos, como los ansiolíticos, especialmente en casos desencadenados por estrés extremo[14]. Varios autores han informado una buena respuesta al propranolol administrado en dosis de 1 mg/kg/día en dos dosis divididas[15],[16],[17]. El uso con éxito de los betabloqueantes respalda la función de la actividad simpática del nervio en el patogenia de esta enfermedad Recientemente, Biswas et al., han informado de un caso tratado con éxito con parche transdérmico de atropina[18].

Presentamos este caso por su rareza y la presencia de dolor localizado y dolor a la palpación después de cada episodio de hemorragia que no ha sido documentado hasta el momento en la literatura y también por su respuesta clínica al propranolol.

Declaración de consentimiento del paciente

Los autores certifican que han obtenido todos los formularios de consentimiento del paciente. En la forma en que el (los) paciente(s) ha(n) otorgado(s) su(s) consentimiento(s) para que sus imágenes y otra información clínica sean reportadas en la revista. Los pacientes entienden que sus nombres e iniciales no serán publicados y se harán los esfuerzos necesarios para ocultar su identidad, pero no se puede garantizar el anonimato.

Apoyo financiero y patrocinio

Nulo.

Conflictos de interés

No hay conflictos de intereses

http://www.ijpd.in/article.asp?issn=2319-7250;year=2017;volume=18;issue=4;spage=327;epage=329;aulast=Arakkal


[1] Freddrick Z. Hematidrosis. Available from: http://en.wikipedia.org/wiki/hematidrosis. [Last accessed on 2016 Aug 16].

[2] Holoubek JE, Holoubek AB. Blood, sweat and fear. «A classification of hematidrosis». J Med 1996;27:115-33.

[3] Manonukul J, Wisuthsarewong W, Chantorn R, Vongirad A, Omeapinyan P. Hematidrosis: A pathologic process or stigmata. A case report with comprehensive histopathologic and immunoperoxidase studies. Am J Dermatopathol 2008;30:135-9.

[4] Bhattacharya S, Das MK, Sarkar S, De A. Hematidrosis. Indian Pediatr 2013;50:703-4.

[5] Holoubek JE, Holoubek AB. Blood, sweat and fear. «A classification of hematidrosis». J Med 1996;27:115-33.

[6] Manonukul J, Wisuthsarewong W, Chantorn R, Vongirad A, Omeapinyan P. Hematidrosis: A pathologic process or stigmata. A case report with comprehensive histopathologic and immunoperoxidase studies. Am J Dermatopathol 2008;30:135-9.

[7] Jerajani HR, Jaju B, Phiske MM, Lade N. Hematohidrosis «“ A rare clinical phenomenon. Indian J Dermatol 2009;54:290-2. [PUBMED] [Full text]

[8] Zhang FK, Zheng YL, Liu JH, Chen HS, Liu SH, Xu MQ, et al. Clinical and laboratory study of a case of hematidrosis. Zhonghua Xue Ye Xue Za Zhi 2004;25:147-50.

[9] Manonukul J, Wisuthsarewong W, Chantorn R, Vongirad A, Omeapinyan P. Hematidrosis: A pathologic process or stigmata. A case report with comprehensive histopathologic and immunoperoxidase studies. Am J Dermatopathol 2008;30:135-9.

[10] Zhang FK, Zheng YL, Liu JH, Chen HS, Liu SH, Xu MQ, et al. Clinical and laboratory study of a case of hematidrosis. Zhonghua Xue Ye Xue Za Zhi 2004;25:147-50.

[11] Wang Z, Yu Z, Su J, Cao L, Zhao X, Bai X, et al. Acase of hematidrosis successfully treated with propranolol. Am J Clin Dermatol 2010;11:440-3.

[12] Tshifularo M. Blood otorrhea: Blood stained sweaty ear discharges: Hematohidrosis; four case series (2001-2013). Am J Otolaryngol 2014;35:271-3.

[13] Patel RM, Mahajan S. Hematohidrosis: A rare clinical entity. Indian Dermatol Online J 2010;1:30-2. [PUBMED] [Full text]

[14] Manonukul J, Wisuthsarewong W, Chantorn R, Vongirad A, Omeapinyan P. Hematidrosis: A pathologic process or stigmata. A case report with comprehensive histopathologic and immunoperoxidase studies. Am J Dermatopathol 2008;30:135-9.

[15] Bhattacharya S, Das MK, Sarkar S, De A. Hematidrosis. Indian Pediatr 2013;50:703-4.

[16] Wang Z, Yu Z, Su J, Cao L, Zhao X, Bai X, et al. Acase of hematidrosis successfully treated with propranolol. Am J Clin Dermatol 2010;11:440-3.

[17] Patel RM, Mahajan S. Hematohidrosis: A rare clinical entity. Indian Dermatol Online J 2010;1:30-2. [PUBMED] [Full text]

[18] Biswas S, Surana T, De A, Nag F. A curious case of sweating blood. Indian J Dermatol 2013;58:478-80. [PUBMED] [Full text]

Hematohidrosis, un fenómeno clínico raro

Indian J Dermatol. 2009 Jul-Sep; 54(3): 290″“292.

doi:  10.4103/0019-5154.55645

PMCID: PMC2810702

HEMATOIDROSIS – UN FENÓMENO CLÍNICO RARO

H. R. Jerajani, Bhagyashri Jaju, M. M. Phiske y Nitin Lade

Abstracto

La hematohidrosis es una condición muy rara de sudoración sanguínea. Se informa un caso de hematohidrosis. Hay pocos informes en la literatura.

Palabras clave: hematohidrosis, sangre, sudor, heperhidrosis

Introducción

La hematohidrosis es una rara enfermedad en la que un ser humano suda la sangre[1]. Leonardo Da Vinci describió a un soldado que sudó sangre antes de la batalla. Jesucristo experimentó la hematohidrosis mientras rezaba en el jardín de Getsemaní antes de su crucifixión, tal como se menciona en la Biblia de los Defensores por el médico Lucas, «y angustiado, oró más fervientemente y su sudor era como gotas de sangre que caían al suelo».

Las causas de la hematohidrosis se han dividido en no religiosas y religiosas. Las causas no religiosas son como un componente de enfermedad sistémica, menstruación vicaria (sangrado de una superficie distinta a la membrana mucosa de la cavidad uterina que ocurre en el momento en que debería tener lugar la menstruación normal), esfuerzo excesivo, factores psicógenos y desconocidos. Duan et al., informaron hematohidrosis asociada con púrpura trombocitopénica primaria[2]. Migliorini describió un caso de hematidrohosis otorrea con otoeritrosis[3]. Dubeikovskaia informó hematohidrosis en un niño de 8 años[4].

La causa religiosa es un estigma, que anteriormente significaba una mancha, un signo, una herida o una marca marcada en un esclavo. Desde el tiempo de la crucifixión de Cristo, este término adquirió un significado especial como la reproducción de las heridas en palmas, plantas y corona que Cristo sufrió en la cruz y se creyó que Dios lo impuso sobrenaturalmente. Jacobi (1923), citado por Klauder, informó 300 casos de estigma (estigmas). La mayoría de los pacientes con estigma eran mujeres tanto católicas como no católicas.

Reporte de un caso

Un hombre de 72 años de edad nos consultó por manchar la ropa interior con sangre, en el área confinada al abdomen durante 2 meses, especialmente por la mañana. Ha sufrido un estrés mental continuo durante dos años debido a la disputa familiar. No hubo antecedentes de traumatismos en el abdomen o los genitales, trastornos hemorrágicos, consumo excesivo de dieta de color o alergia a los alimentos o drogas. Era vegetariano y no entró en contacto con productos cárnicos y avícolas. No informó ninguna descarga manchada de sangre de la uretra y la región anal. Negó la historia de contacto sexual extramatrimonial o desarrollo de STI.

El examen cutáneo reveló axilas de tricomicosis y tinción amarilla de la ropa, que estaban en contacto con las axilas y la pared torácica sugestiva de cromidrosis. No se observaron manchas de sangre en la superficie de la piel. Se visualizaron solo en la porción de la prenda interior que cubre la parte anterior del abdomen (Figura 1), pero no en los genitales, el área perianal y las nalgas. El hemograma de rutina y las investigaciones bioquímicas para detectar cualquier anomalía sistémica se encontraban dentro de los límites normales. La microscopía de orina y el hisopo uretral no revelaron ninguna anomalía. La prueba de bencidina para detectar el pigmento sanguíneo en la ropa interior (Figura 2) fue positiva. La prueba de hemocromógeno para confirmar que el pigmento sanguíneo es un pigmento sanguíneo humano no se pudo realizar debido a la falta de disponibilidad. La biopsia realizada durante la remisión reveló una epidermis poco notable, vasos capilares con glóbulos rojos en su luz en la dermis junto con edema dérmico papilar y melanófagos dérmicos. Las tinciones especiales para detectar hemosiderina (azul percian) fueron positivas. La evaluación psiquiátrica detectó un trastorno depresivo. Sobre la base de su presentación clínica, presencia de trastorno depresivo y una prueba positiva de bencidina, se realizó el diagnóstico de hematohidrosis. Además del asesoramiento regular para su trastorno depresivo, no recibió ninguna otra terapia sistémica.

IJD-54-290-g001Figura 1. Manchas de sangre visualizadas en la ropa interior que cubre la parte anterior del abdomen

IJD-54-290-g002Figura 2. Prueba positiva de Bencidina

Hubo un hundimiento completo de la hemorragia después de 15 días, sin informes de quejas similares en el seguimiento en 6 meses y un año y medio.

Discusión

La hematohidrosis, también conocida como Hematidrosis, hemidrosis y hematidrosis, es una afección en la cual los vasos sanguíneos capilares que alimentan a las glándulas sudoríparas se rompen, lo que provoca que exuden sangre y se produce en condiciones de estrés físico o emocional extremo[5]. Manonukul y col. propusieron el término «hematofolliculohidrosis» porque apareció junto con un líquido similar al sudor y la sangre exudada a través de los canales foliculares[6].

Diversos factores causantes han sido sugeridos por Holoubek, como componente de enfermedad sistémica, menstruación indirecta, esfuerzo excesivo, púrpura psicógena, y causa desconocida[7].

El miedo agudo y la intensa contemplación mental son las causas más frecuentes, como se informó en seis casos en hombres condenados a la ejecución, un caso que ocurrió durante el bombardeo de Londres, un caso que implica temor a ser violada, un caso de temor a una tormenta mientras se navegaba, etc[8]. En nuestro caso, la causa probable de la hematohidrosis fue el estrés crónico, ya que las otras causas fueron descartadas mediante investigaciones detalladas. También se cree que los mecanismos histéricos y los trastornos psicosomáticos inducen el sangrado[9]. Se supone que la púrpura psicógena es causada por la hipersensibilidad a la propia sangre de los pacientes o por la sensibilización a los mismos y se caracteriza por cultivos repetidos de equimosis, hemorragias gastrointestinales y hematuria.

Otro tipo de sangrado a través de la piel son los estigmas psicógenos; un término usado para indicar áreas de cicatrices, heridas abiertas o sangrado a través de la piel intacta. Se encontró que los pacientes pertenecientes a este grupo eran frecuentemente neuróticos. Los hallazgos clínicos de este tipo son una ligera elevación de la piel antes de la exudación prolongada de sangre, una decoloración azulada de color guisante en la palma de la paciente y una lesión similar a erisipela. Copeland informó de una paciente que desarrolló hemorragias de sus viejas cicatrices cuando tenía ansiedad grave[10].

La etiopatogenia según el Dr. Frederick Zugibe es que múltiples vasos sanguíneos que están presentes en forma de red alrededor de la glándula sudorípara se contraen bajo la presión del estrés. A medida que aumenta la ansiedad, los vasos sanguíneos se dilatan hasta el punto de la ruptura. La sangre entra a las glándulas sudoríparas, que empujan junto con el sudor hacia la superficie, presentándose como gotas de sangre mezcladas con sudor. La sangre extravasada tiene componentes celulares idénticos a los de la sangre periférica. La ansiedad mental severa activa el sistema nervioso simpático para invocar la reacción de estrés o lucha a tal punto que causa una hemorragia de los vasos que irrigan las glándulas sudoríparas en los conductos de las glándulas sudoríparas. El efecto sobre el cuerpo es la debilidad y la deshidratación leve a moderada debido a la ansiedad severa y a la pérdida de sangre y sudor[11]. Manonukul y col. han propuesto recientemente que puede haber algunos defectos en la dermis que causen debilidad estromal. Estos defectos se comunicarán con los espacios vasculares de la dermis y eventualmente se dilatarán y ampliarán como espacios llenos de sangre cuando ingrese la sangre. Después de eso, expulsarán la sangre a través de canales foliculares o directamente a la superficie de la piel. Esto ocurrirá siempre que la presión positiva en el interior sea suficiente. Después, se colapsarán sin dejar cicatriz. Este fenómeno actúa como un globo, aumenta y disminuye y, por lo tanto, explica por qué estas hemorragias a veces son intermitentes y autolimitantes. La biopsia inmediata es importante porque una biopsia tardía, después del colapso de estos espacios, no ayudará a identificarlos[12]. Estudio patohistológico de la piel por Zhang et al., reveló hemorragia intradérmica y capilares empiraxizados (obstruidos). No se encontraron anormalidades en las glándulas sudoríparas, los folículos pilosos y las glándulas sebáceas. Concluyeron que la base patológica para la hematohidrosis podría ser una vasculitis distintiva[13].

La biopsia en nuestro paciente realizada durante la remisión no reveló ningún espacio vascular lleno de sangre, hemorragia intradérmica, capilares obstruidos o anomalías en el folículo piloso, las glándulas sebáceas o sudoríparas.

El diagnóstico de la hematohidrosis es mediante la prueba de Bencidina, en la cual la hemoglobina en la sangre reacciona con el peróxido de hidrógeno liberando oxígeno, que luego reacciona con el reactivo orgánico produciendo un compuesto de color verde a azul. La prueba de hemocromógeno confirma que la sangre es de origen humano. En esta prueba, la piridina causa la reducción de la hemoglobina, lo que da como resultado cristales característicos de salmón rosado de piridina, hemoglobina observable bajo el microscopio.

Las características únicas de nuestro caso incluyen la afectación localizada del área abdominal, hasta ahora no reportada. La excelente recuperación en el asesoramiento psiquiátrico destaca la relación entre las causas psicógenas y la hematohidrosis.

https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC2810702/


[1] Freddrick Z., Dr Hematidrosis. Disponible en: http://enwikipediaorg/wiki/hematidrosis.

[2] Duan Y, Zhao X, Xu X, Yang J, Li Z. Treatment of Primary Thrombocytopenic purpura by Modified Minor Decoction of bupleurum. J Tradit Chin Med. 1995;15:96″“98. [PubMed]

[3] Migliorini L. Hematidrosis otorrhea with otoerythrosis. Friuli Med. 1962;17:768″“74. [PubMed]

[4] Dubeikovskaia EG. Hematohidrosis in an 8 year old child. Pediatriia. 1959;37:70″“3. [PubMed]

[5] Freddrick Z., Dr Hematidrosis. Disponible en: http://enwikipediaorg/wiki/hematidrosis.

[6] Holoubek JE, Holoubek AB. Blood, sweat and fear. «A classification of hematidrosis» J Med. 1996;27:115″“33. [PubMed]

[7] Holoubek JE, Holoubek AB. Blood, sweat and fear. «A classification of hematidrosis» J Med. 1996;27:115″“33. [PubMed]

[8] Manonukul J, Wisuthsarewong W, Chantorn R, Vongirad A, Omeapinyan P. Hematidrosis: A pathologic process or stigmata. A case report with comprehensive histopathologic and immunoperoxidase studies. Am J Dermatopathol. 2008;30:135″“9. [PubMed]

[9] Manonukul J, Wisuthsarewong W, Chantorn R, Vongirad A, Omeapinyan P. Hematidrosis: A pathologic process or stigmata. A case report with comprehensive histopathologic and immunoperoxidase studies. Am J Dermatopathol. 2008;30:135″“9. [PubMed]

[10] Manonukul J, Wisuthsarewong W, Chantorn R, Vongirad A, Omeapinyan P. Hematidrosis: A pathologic process or stigmata. A case report with comprehensive histopathologic and immunoperoxidase studies. Am J Dermatopathol. 2008;30:135″“9. [PubMed]

[11] Zhang FK, Zheng YL, Liu JH, Chen HS, Liu SH, Xu MQ, et al. Clinical and laboratory study of a case of hematidrosis. Zhonghua Xue Ye Xue Za Zhi. 2004;25:147″“50. [PubMed]

[12] Manonukul J, Wisuthsarewong W, Chantorn R, Vongirad A, Omeapinyan P. Hematidrosis: A pathologic process or stigmata. A case report with comprehensive histopathologic and immunoperoxidase studies. Am J Dermatopathol. 2008;30:135″“9. [PubMed]

[13] Zhang FK, Zheng YL, Liu JH, Chen HS, Liu SH, Xu MQ, et al. Clinical and laboratory study of a case of hematidrosis. Zhonghua Xue Ye Xue Za Zhi. 2004;25:147″“50. [PubMed]